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神経線維腫症2型はなぜ難病?孤発例神経鞘腫との比較による分子機序解明と治療法開発

研究課題

研究課題/領域番号 15K10340
研究種目

基盤研究(C)

配分区分基金
応募区分一般
研究分野 脳神経外科学
研究機関福島県立医科大学

研究代表者

斎藤 清  福島県立医科大学, 医学部, 教授 (00240804)

研究分担者 森 努  福島県立医科大学, 看護学部, 准教授 (60244373)
岩味 健一郎  愛知医科大学, 医学部, 講師 (80534841)
研究期間 (年度) 2015-04-01 – 2019-03-31
研究課題ステータス 完了 (2018年度)
配分額 *注記
4,810千円 (直接経費: 3,700千円、間接経費: 1,110千円)
2017年度: 1,820千円 (直接経費: 1,400千円、間接経費: 420千円)
2016年度: 1,690千円 (直接経費: 1,300千円、間接経費: 390千円)
2015年度: 1,300千円 (直接経費: 1,000千円、間接経費: 300千円)
キーワード神経線維腫症2型 / 髄膜腫 / 悪性髄膜腫 / 神経鞘腫 / 遺伝子発現解析 / 神経繊維腫症2型
研究成果の概要

神経線維腫症2型(NF2)は常染色体優性の遺伝性難病で、神経系に多数の神経鞘腫や髄膜腫(共に代表的良性腫瘍)が発生し、長期予後は不良である。病理学的に良性でも遺伝子発現が異なると考え、NF2に伴う神経鞘腫と孤発例の神経鞘腫を比較したが、RNA発現に有意な差はみられなかった。
NF2に多発する髄膜腫について、再発例で高頻度にメチル化がみられるIGF2BP1遺伝子の役割をヒト悪性髄膜腫由来のHKBMM細胞で解析したところ、易再発性にはカドヘリン依存的な細胞接着を介したIGF2BP1のRNA安定化機構が関わる可能性が示唆された。

研究成果の学術的意義や社会的意義

神経線維腫症2型(NF2)は神経系に神経鞘腫や髄膜腫が多発する遺伝性疾患です。NF2の長期予後は不良ですので、治療指針の策定、全国での治療体制の構築などを行い、またベバシズマブ点滴治療の医師主導治験を計画して、予後の改善に務めています。一般にこれらの良性脳腫瘍は手術による摘出で治療しますが、再発したり悪性化したり治療困難なこともあります。NF2を研究することで、治療困難な良性脳腫瘍に対する新しい治療法開発に結びつくことが期待されます。

報告書

(5件)
  • 2018 実績報告書   研究成果報告書 ( PDF )
  • 2017 実施状況報告書
  • 2016 実施状況報告書
  • 2015 実施状況報告書
  • 研究成果

    (31件)

すべて 2018 2017 2016 2015

すべて 雑誌論文 (9件) (うち査読あり 6件、 オープンアクセス 3件) 学会発表 (20件) (うち国際学会 7件、 招待講演 4件) 図書 (2件)

  • [雑誌論文] Skull base invasive low-grade meningiomas, a distinct genetic subgroup: A microarray gene expression profile analysis.2018

    • 著者名/発表者名
      Sakuma J, Fujii M, Kishida Y, Iwami K, Oda K, Iwatate K, Ichikawa M, Bakhit M, Sato T, Waguri S, Watanabe S, Saito K
    • 雑誌名

      bioRxiv

      巻: 0 ページ: 1-31

    • DOI

      10.1101/371716

    • 関連する報告書
      2018 実績報告書
  • [雑誌論文] Palliative shunt surgery for patients with leptomeningeal metastasis2018

    • 著者名/発表者名
      Murakami Y, Ichikawa M, Bakhit M, Jinguji S, Sato T, Fujii M, Sakuma J, Saito K
    • 雑誌名

      Clinical Neurology and Neurosurgery

      巻: 168 ページ: 175-178

    • DOI

      10.1016/j.clineuro.2018.03.008

    • 関連する報告書
      2018 実績報告書
    • 査読あり
  • [雑誌論文] Intraoperative Fluorescence Cerebral Angiography by Laser Surgical Microscopy: Comparison With Xenon Microscopy and Simultaneous Observation of Cerebral Blood Flow and Surrounding Structures2018

    • 著者名/発表者名
      Ito Y, Suzuki K, Ichikawa T, Watanabe Y, Sato T, Sakuma J, Saito K
    • 雑誌名

      Operative Neurosurgery

      巻: 0 号: 6 ページ: 1-7

    • DOI

      10.1093/ons/opy159

    • 関連する報告書
      2018 実績報告書
    • 査読あり
  • [雑誌論文] 神経線維腫症1型(レックリングハウゼン病)診療ガイドライン20182018

    • 著者名/発表者名
      吉田雄一, 倉持 朗,太田有史,古村南夫,今福信一,松尾宗明,筑田博隆,舟崎裕記,齋藤 清,佐谷秀行,錦織千佳子
    • 雑誌名

      日皮会誌

      巻: 128 ページ: 17-34

    • 関連する報告書
      2018 実績報告書
  • [雑誌論文] Population characteristics and progressive disability in neuofibromatosis type 22017

    • 著者名/発表者名
      Iwatate K, Yokoo T, Iwatate E, Ichikawa M, Fujii M, Sakuma J, Saito K
    • 雑誌名

      World Neurosurgery

      巻: 106 ページ: 653-660

    • DOI

      10.1016/j.wneu.2017.07.036

    • 関連する報告書
      2017 実施状況報告書
    • 査読あり / オープンアクセス
  • [雑誌論文] Jugular foramen collision tumor (schwannoma and plasma cell pseudotumor), a probable IgG4-related disease2017

    • 著者名/発表者名
      Bakhit MS, Fujii M, Jinguji S, Sato T, Sakuma J, Saito K
    • 雑誌名

      World Neurosurgery

      巻: 102

    • 関連する報告書
      2017 実施状況報告書
    • 査読あり
  • [雑誌論文] Jugular foramen collision tumor (schwannoma and plasma cell pseudotumor), a probable IgG4-related disease: a case report2017

    • 著者名/発表者名
      Bakhit MS, Fujii M, Jinguji S, Sato T, Sakuma J, Saito K
    • 雑誌名

      World Neurosurgery

      巻: in press ページ: 694.e9-694.e13

    • DOI

      10.1016/j.wneu.2017.03.142

    • 関連する報告書
      2016 実施状況報告書
    • 査読あり / オープンアクセス
  • [雑誌論文] Association of the SEL1L protein transmembrane domain with HRD1 ubiquitin ligase regulates ERAD-L2016

    • 著者名/発表者名
      Hoshikawa N, Wada I
    • 雑誌名

      FEBS Journal

      巻: 283 号: 1 ページ: 157-172

    • DOI

      10.1111/febs.13564

    • 関連する報告書
      2015 実施状況報告書
    • 査読あり / オープンアクセス
  • [雑誌論文] 神経線維腫症II型2015

    • 著者名/発表者名
      齋藤 清,市川優寛,佐久間潤
    • 雑誌名

      Clinical Neuroscience

      巻: 33 ページ: 455-458

    • 関連する報告書
      2015 実施状況報告書
  • [学会発表] Our struggle for neurofibromatosis type 22018

    • 著者名/発表者名
      Saito K, Iwatate K, Ichikawa M, Nemoto M, Jinguji S, Yamada M, Kuromi Y, Sato T, Sakuma J, Watanabe T, Fujii M
    • 学会等名
      Joint Neurosurgical Convention 2018
    • 関連する報告書
      2018 実績報告書
    • 国際学会
  • [学会発表] Partial debulking of tumor with orbital expansion to alleviate exophthalmos due to invasive spheno-orbital meningioma2018

    • 著者名/発表者名
      Nagai K, Hiruta R, Jinguji S, Nemoto M, Iwatate K, Ichikawa M, Sato T, Kojima T, Fujii M, Saito K
    • 学会等名
      14th Asian-Oceanian International Congress on Skull Base Surgery
    • 関連する報告書
      2018 実績報告書
    • 国際学会
  • [学会発表] 神経線維腫症2型の 聴神経腫瘍に対する アバスチン療法の現状 ‐医師主導治験の実現にむけて‐2018

    • 著者名/発表者名
      藤井正純, 齋藤 清
    • 学会等名
      あせび会神経線維腫症2型講演会
    • 関連する報告書
      2018 実績報告書
    • 招待講演
  • [学会発表] 神経線維腫症2型に対する治療2018

    • 著者名/発表者名
      齋藤 清, 藤井正純, 岩楯兼尚, 山田昌幸, 黒見洋介, 佐藤祐介, 神宮字伸哉, 市川優寛, 佐藤 拓, 佐久間潤
    • 学会等名
      第34回白馬脳神経外科セミナー
    • 関連する報告書
      2018 実績報告書
  • [学会発表] 浸潤性髄膜腫による眼球突出に対し、眼位整復を目的とした眼窩拡大・腫瘍減量術を施行した一例2018

    • 著者名/発表者名
      蛭田 亮, 神宮字伸哉, 根本未緒, 岩楯兼尚, 市川優寛, 佐藤 拓, 小島隆生, 藤井正純, 佐久間 潤, 齋藤 清
    • 学会等名
      第30回日本頭蓋底外科学会
    • 関連する報告書
      2018 実績報告書
  • [学会発表] 悪性髄膜腫細胞HKBMM の過剰な遊走性に関わるIGF2BP1 の役割2018

    • 著者名/発表者名
      黒見洋介, 荒井斉祐, 鈴木貴久, 岸田悠吾, 和田郁夫, 齋藤 清
    • 学会等名
      第77回社団法人日本脳神経外科学会総会
    • 関連する報告書
      2018 実績報告書
  • [学会発表] NF2治療についてのアンケート調査:NF2治療体制構築に向けて2018

    • 著者名/発表者名
      佐藤祐介, 齋藤 清
    • 学会等名
      難治性疾患等政策研究事業「神経皮膚症候群に関する診療科横断的な診療体制の確立」班会議
    • 関連する報告書
      2018 実績報告書
  • [学会発表] Our struggle for Neurofibromatosis type 22018

    • 著者名/発表者名
      Saito K, Iwatate K, Ichikawa M, Nemoto M, Jinguji S, Yamada M, Kuromi Y, Sato T, Sakuma J, Watanabe T, Fujii M
    • 学会等名
      The 8th International Mt.BANDAI Symposium for Neuroscience
    • 関連する報告書
      2017 実施状況報告書
    • 国際学会
  • [学会発表] 神経線維腫症2型に対する治療2018

    • 著者名/発表者名
      齋藤 清, 藤井正純、岩楯兼尚、山田昌幸、黒見洋介、佐藤祐介、神宮字伸哉、市川優寛、佐藤 拓、佐久間潤
    • 学会等名
      第34回白馬脳神経外科セミナー
    • 関連する報告書
      2017 実施状況報告書
  • [学会発表] 神経線維腫症2型に対する治療:最適な治療は何か?2017

    • 著者名/発表者名
      齋藤 清, 藤井正純,岩楯兼尚, 山田昌幸, 黒見洋介, 村上友太, 古川佑哉, 神宮字伸哉, 市川優寛, 佐藤 拓, 佐久間潤
    • 学会等名
      第26回日本聴神経腫瘍研究会
    • 関連する報告書
      2017 実施状況報告書
  • [学会発表] 神経線維腫症2型に対する治療指針改定と最適な治療2017

    • 著者名/発表者名
      藤井正純, 齋藤 清
    • 学会等名
      2017年度神経線維腫症2型医療講演会&患者交流会
    • 関連する報告書
      2017 実施状況報告書
    • 招待講演
  • [学会発表] 聴性脳幹インプラント(ABI)の施行経験2017

    • 著者名/発表者名
      蛭田 亮, 佐久間 潤, 小祝 萌, 長井健一郎, 根本未緒, 飯島綾子, 佐藤祐介, 岩楯兼尚, 神宮字伸哉, 市川優寛, 小島隆生, 藤井正純, 齋藤 清, 森田明夫
    • 学会等名
      第81回福島脳神経外科談話会
    • 関連する報告書
      2017 実施状況報告書
  • [学会発表] 神経線維腫症2型の治療:現状と課題2016

    • 著者名/発表者名
      藤井正純、岩楯兼尚、市川優寛、神宮字伸哉、佐藤 拓、佐久間潤、齋藤 清
    • 学会等名
      第21回日本脳腫瘍の外科学会
    • 発表場所
      東京
    • 年月日
      2016-09-09
    • 関連する報告書
      2016 実施状況報告書
    • 招待講演
  • [学会発表] Microarray gene expression profiling of skull base invasive meningiomas2016

    • 著者名/発表者名
      Bakhit MS, Saito K, Sakuma J, Fujii M, Kishida Y, Iwami K, Oda K, Ichikawa M, Sato T, Waguri S, Watanabe S
    • 学会等名
      World Skull Base 2016
    • 発表場所
      Osaka, Japan
    • 年月日
      2016-06-14
    • 関連する報告書
      2016 実施状況報告書
    • 国際学会
  • [学会発表] Evaluation of clinical factors of NF2 from nationwide registry data in Japan2016

    • 著者名/発表者名
      Iwatate K, Saito K, Yokoo T, Iwatate E, Sakuma J, Fujii M, Ichikawa M, Sato T, Kishida Y, Jinguji S
    • 学会等名
      World Skull Base 2016
    • 発表場所
      Osaka, Japan
    • 年月日
      2016-06-14
    • 関連する報告書
      2016 実施状況報告書
    • 国際学会
  • [学会発表] One-stage removal of sphenoorbital, convexity and ventricular meningiomas in NF22016

    • 著者名/発表者名
      Iijima A, Fujii M, Kuromi Y, Yamada M, Murakami Y, Jinguji S, Iwatate K, Sato T, Sakuma J, Saito K
    • 学会等名
      World Skull Base 2016
    • 発表場所
      Osaka, Japan
    • 年月日
      2016-06-14
    • 関連する報告書
      2016 実施状況報告書
    • 国際学会
  • [学会発表] Treatment of neurofibromatosis type 2 patients with analysis nationwide registry data in Japan2016

    • 著者名/発表者名
      Sakuma J, Iwatate K, Ichikawa M, Sato T, Kishida Y, Oda K, Jinguji S, Fujii M, Saito K
    • 学会等名
      5th Mt. Bandai & PPNC 2016
    • 発表場所
      Phnom Penh, Cambodia
    • 年月日
      2016-04-07
    • 関連する報告書
      2016 実施状況報告書
    • 国際学会
  • [学会発表] 神経線維腫症2型に対する治療方針の提案2016

    • 著者名/発表者名
      齋藤 清、岩楯兼尚、山田昌幸、黒見洋介、村上友太、古川佑哉、神宮字伸哉、織田惠子、岸田悠吾、市川優寛、佐藤 拓、藤井正純、佐久間潤
    • 学会等名
      第25回日本聴神経腫瘍研究会
    • 発表場所
      東京
    • 関連する報告書
      2016 実施状況報告書
    • 招待講演
  • [学会発表] 神経線維腫症2型に対する治療方針の提案2015

    • 著者名/発表者名
      齋藤 清、市川優寛、岩楯兼尚、佐藤 拓、岸田悠吾、織田惠子、岩味健一郎、神宮字伸哉、山田昌幸、黒見洋介、村上友太、古川佑哉、佐久間潤
    • 学会等名
      第74回社団法人日本脳神経外科学会総会
    • 発表場所
      札幌
    • 年月日
      2015-10-14
    • 関連する報告書
      2015 実施状況報告書
  • [学会発表] 国内における神経線維腫症2型の現状:臨床調査個人票の解析から2015

    • 著者名/発表者名
      岩楯兼尚、齋藤 清、古川祐哉、山田昌幸、岩味健一郎、神宮字伸哉、岸田悠吾、市川優寛、佐藤 拓、佐久間潤
    • 学会等名
      第25回日本脳腫瘍の外科学会
    • 発表場所
      名古屋
    • 年月日
      2015-09-25
    • 関連する報告書
      2015 実施状況報告書
  • [図書] 最新遺伝性腫瘍・家族性腫瘍と遺伝カウンセリング2016

    • 著者名/発表者名
      齋藤 清
    • 総ページ数
      5
    • 出版者
      メディカルドゥ
    • 関連する報告書
      2016 実施状況報告書
  • [図書] 日本臨牀増刊号 家族性腫瘍学:家族性腫瘍の最新研究動向「Neurofibromatosis type 2(神経線維腫症2型)」2015

    • 著者名/発表者名
      齋藤 清,市川優寛,佐久間潤
    • 総ページ数
      607
    • 出版者
      日本臨牀社
    • 関連する報告書
      2015 実施状況報告書

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公開日: 2015-04-16   更新日: 2020-03-30  

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