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骨系統疾患モデルマウス候補Lbrトラップマウスの表現型解析

研究課題

研究課題/領域番号 15K10485
研究種目

基盤研究(C)

配分区分基金
応募区分一般
研究分野 整形外科学
研究機関宮崎大学

研究代表者

舩元 太郎  宮崎大学, 医学部, 助教 (20404452)

研究分担者 帖佐 悦男  宮崎大学, 医学部, 教授 (00236837)
黒木 修司  宮崎大学, 医学部, その他 (40418843)
関本 朝久  宮崎大学, 医学部, 講師 (60305000)
荒木 正健  熊本大学, 生命資源研究・支援センター, 准教授 (80271609)
研究期間 (年度) 2015-04-01 – 2018-03-31
研究課題ステータス 完了 (2017年度)
配分額 *注記
4,810千円 (直接経費: 3,700千円、間接経費: 1,110千円)
2017年度: 1,300千円 (直接経費: 1,000千円、間接経費: 300千円)
2016年度: 1,560千円 (直接経費: 1,200千円、間接経費: 360千円)
2015年度: 1,950千円 (直接経費: 1,500千円、間接経費: 450千円)
キーワードラミンBレセプター / 癒合指 / 骨芽細胞 / グリーンバーグ骨異形成症 / 成長障害 / Lbr / 骨代謝 / 軟骨代謝
研究成果の概要

Lamin B Receptor(LBR)の変異は重篤な骨系統疾患であるGreenberg骨異形成症を引き起こすことが知られている。そこでLbrトラップマウスの表現型解析、および骨軟骨代謝におけるLbrの機能解析を行った。Lbrトラップマウスは成長障害を認め、発毛の低下、魚鱗癬様の皮膚所見を認めた。骨格系の表現型として癒合指が観察された。Greenberg骨異形成症でみられる明らかな短肢症は観察されなかった。骨表現型解析では骨強度、骨密度の低下を認めた。Lamin B Receptorは骨代謝に関与していると考えられ、またLbrトラップマウスは合趾症のモデルマウスとなる可能性がある。

報告書

(4件)
  • 2017 実績報告書   研究成果報告書 ( PDF )
  • 2016 実施状況報告書
  • 2015 実施状況報告書
  • 研究成果

    (11件)

すべて 2018 2017 2016 2015

すべて 雑誌論文 (1件) (うち査読あり 1件、 オープンアクセス 1件、 謝辞記載あり 1件) 学会発表 (10件)

  • [雑誌論文] Development of an efficient screening system to identify novel bone metabolism-related genes using the exchangeable gene trap mutagenesis mouse models2017

    • 著者名/発表者名
      Syuji Kurogi, Tomohisa Sekimoto, Taro Funamoto, Tomomi Ohta, Shihoko Nakamura, Takuya Nagai, Mai Nakahara, Kumiko Yoshinobu, Kimi Araki, Masatake Araki, Etsuo Chosa
    • 雑誌名

      Scientific Reports

      巻: 7 号: 1 ページ: 40692-40692

    • DOI

      10.1038/srep40692

    • 関連する報告書
      2017 実績報告書 2016 実施状況報告書
    • 査読あり / オープンアクセス / 謝辞記載あり
  • [学会発表] 可変型遺伝子トラップ法を用いた骨に影響を及ぼす新規遺伝子群の網羅的機能解析2018

    • 著者名/発表者名
      関本 朝久, 黒木 修司, 舩元 太郎, 永井 琢哉, 田島 卓也,谷口 昇,中原 舞, 吉信 公美子, 荒木 喜美, 荒木 正健, 帖佐 悦男
    • 学会等名
      第91回日本整形外科学会学術集会
    • 関連する報告書
      2017 実績報告書
  • [学会発表] 可変型遺伝子トラップ法を用いたlamin B receptor変異マウスの解析2017

    • 著者名/発表者名
      舩元 太郎, 関本 朝久, 黒木 修司, 大田 智美, 中村 志保子, 永井 琢哉, 中原 舞, 吉信 公美子, 荒木 喜美, 荒木 正健, 帖佐 悦男
    • 学会等名
      第32回日本整形外科基礎学術集会
    • 関連する報告書
      2017 実績報告書
  • [学会発表] 可変型遺伝子トラップ法を用いた効率的な新規骨代謝関連遺伝子の探索2017

    • 著者名/発表者名
      関本 朝久, 黒木 修司, 舩元 太郎, 大田 智美, 中村 志保子, 永井 琢哉, 中原 舞, 吉信 公美子, 荒木 喜美, 荒木 正健, 帖佐 悦男
    • 学会等名
      第32回日本整形外科基礎学術集会
    • 関連する報告書
      2017 実績報告書
  • [学会発表] 可変型遺伝子トラップ法を用いたlamin B receptor変異マウスは成長障害を来す2016

    • 著者名/発表者名
      舩元太郎
    • 学会等名
      第31回日本整形外科学会基礎学術集会
    • 発表場所
      福岡国際会議場(福岡市)
    • 年月日
      2016-10-13
    • 関連する報告書
      2016 実施状況報告書
  • [学会発表] 可変型遺伝子トラップ法を用いた骨軟骨異常を来す新規遺伝子改変マウスライブラリー構築2016

    • 著者名/発表者名
      黒木修司
    • 学会等名
      第31回日本整形外科学会基礎学術集会
    • 発表場所
      福岡国際会議場(福岡市)
    • 年月日
      2016-10-13
    • 関連する報告書
      2016 実施状況報告書
  • [学会発表] 可変型遺伝子トラップ法を用いた骨軟骨疾患に関与する新規遺伝子群のライブラリー構築2016

    • 著者名/発表者名
      関本朝久
    • 学会等名
      第89回日本整形外科学会学術集会
    • 発表場所
      パシフィコ横浜(横浜市)
    • 年月日
      2016-05-12
    • 関連する報告書
      2016 実施状況報告書
  • [学会発表] 可変型遺伝子トラップ法を用いたLamin B receptorの骨代謝における機能解析2015

    • 著者名/発表者名
      舩元太郎 関本朝久 黒木修司 大田智美 中村志保子 永井琢哉 中原舞 吉信公美子 荒木喜美 荒木正健 帖佐悦男
    • 学会等名
      第30回日本整形外科学会基礎学術集会
    • 発表場所
      富山国際会議場 富山県富山市
    • 年月日
      2015-10-22
    • 関連する報告書
      2015 実施状況報告書
  • [学会発表] 可変型遺伝子トラップ法を用いた骨軟骨異常を来す新規遺伝子群のライブラリー構築2015

    • 著者名/発表者名
      永井琢哉 関本朝久 舩元太郎 黒木修司 大田智美 中村志保子 中原舞 吉信公美子 荒木喜美 荒木正健 帖佐悦男
    • 学会等名
      第30回日本整形外科学会基礎学術集会
    • 発表場所
      富山国際会議場 富山県富山市
    • 年月日
      2015-10-22
    • 関連する報告書
      2015 実施状況報告書
  • [学会発表] 可変型遺伝子トラップ法を用いたLamin B receptorの骨代謝における機能解析2015

    • 著者名/発表者名
      舩元太郎 関本朝久 黒木修司 中村志保子 大田智美 帖佐悦男
    • 学会等名
      第33回日本骨代謝学会学術集会
    • 発表場所
      京王プラザホテル 東京都新宿区
    • 年月日
      2015-07-23
    • 関連する報告書
      2015 実施状況報告書
  • [学会発表] 可変型遺伝子トラップ法を用いた骨代謝異常をきたす新規遺伝子群のライブラリー構築2015

    • 著者名/発表者名
      中村志保子 関本朝久 舩元太郎 黒木修司 大田智美 永井琢哉 帖佐悦男 中原舞 吉信公美子 荒木喜美 荒木正健
    • 学会等名
      第33回日本骨代謝学会学術集会
    • 発表場所
      京王プラザホテル 東京都新宿区
    • 年月日
      2015-07-23
    • 関連する報告書
      2015 実施状況報告書

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公開日: 2015-04-16   更新日: 2019-03-29  

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