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ジストニアの病理に関する包括的研究

研究課題

研究課題/領域番号 23500428
研究種目

基盤研究(C)

配分区分基金
応募区分一般
研究分野 神経解剖学・神経病理学
研究機関徳島大学

研究代表者

後藤 恵  徳島大学, ヘルスバイオサイエンス研究部, 特任教授 (50240916)

研究分担者 梶 龍児 (梶 龍兒)  徳島大学, 大学院・ヘルスバイオサイエンス研究部, 教授 (00214304)
研究期間 (年度) 2011 – 2013
研究課題ステータス 完了 (2013年度)
配分額 *注記
5,200千円 (直接経費: 4,000千円、間接経費: 1,200千円)
2013年度: 1,560千円 (直接経費: 1,200千円、間接経費: 360千円)
2012年度: 1,560千円 (直接経費: 1,200千円、間接経費: 360千円)
2011年度: 2,080千円 (直接経費: 1,600千円、間接経費: 480千円)
キーワードジストニア / 神経病理 / 機能解剖 / 線条体 / パーキンソニズム / ストリオゾーム / 臨床神経生理 / 脳内機能マッピング / 遺伝子改変モデル / フィリピン / 脳深部刺激 / 大脳基底核 / 定位脳手術 / DBS
研究概要

線条体にはストリオゾームとマトリックスと称される機能分画が存在する。私はこの2分画の活動性不均衡によってジストニアが惹起されるとする仮説的機序を提唱している。研究期間内にジストニアを発症する遺伝子改変モデルではドパミンD1受容体及びGolf発現減少に伴うD1シグナルの低下がストリオゾームに選択的に存在することを見出した。さらにDYT3患者剖検脳の病理解析では線条体のニューロペプチドY (NPY)システムが破綻していることを見出した。NPYは神経保護また神経新生に促進的に働くことから、この所見はDYT3に特有の線条体病変の形成に関連し、NPYが治療薬になる可能性を示唆している。

報告書

(4件)
  • 2013 実績報告書   研究成果報告書 ( PDF )
  • 2012 実施状況報告書
  • 2011 実施状況報告書

研究成果

(47件)

すべて 2014 2013 2012 2011 その他

すべて 雑誌論文 学会発表 図書

  • [雑誌論文] A novel tyrosine kinase inhibitor AMN107 (nilotinib) normalizes striatal motor behaviors in a mouse model of Parkinson's disease2014

    • 著者名/発表者名
      Tanabe A, Yamamura Y, Kasahara J, Morigaki R, Kaji R, Goto S.
    • 雑誌名

      Front Cell Neurosci

      巻: 8 ページ: 1-10

    • DOI

      10.3389/fncel.2014.00050

    • 関連する報告書
      2013 実績報告書 2013 研究成果報告書
    • 査読あり / オープンアクセスとしている / 謝辞記載あり
  • [雑誌論文] Defects in the striatal neuropeptide Y system in X-linked dystonia-parkinsonism2013

    • 著者名/発表者名
      Goto S, Kawarai T, Morigaki R, Okita S, Koizumi H, Nagahiro S, Munoz EL, Lee LV, Kaji R.
    • 雑誌名

      Brain

      巻: 136 ページ: 1555-1555

    • DOI

      10.1093/brain/awt084

    • 関連する報告書
      2013 実績報告書 2013 研究成果報告書 2012 実施状況報告書
    • 査読あり
  • [雑誌論文] Depression in X-linked dystonia-parkinsonism : a case-control study2013

    • 著者名/発表者名
      Morigaki R, Nakataki M, Kawarai T, Lee LV, Teleg RA, Tabuena MD, Mure H, Sako W, Pasco PM, Nagahiro S, Iga J, Ohmori T, Goto S, Kaji R.
    • 雑誌名

      Parkinsonism Relat Disord

      巻: 19 ページ: 844-846

    • DOI

      10.1016/j.parkreldis.2013.04.027

    • 関連する報告書
      2013 実績報告書 2013 研究成果報告書
    • 査読あり
  • [雑誌論文] Application of long-range polymerase chain reaction in the diagnosis of X-linked dystonia-parkinsonism2013

    • 著者名/発表者名
      Kawarai T, Pasco PM, Teleg RA, Kamada M, Sakai W, Shimozono K, Mizuguchi M, Tabuena D, Orlacchio A, Izumi Y, Goto S, Lee LV, Kaji R.
    • 雑誌名

      Neurogenetics

      巻: 14 ページ: 167-169

    • DOI

      10.1007/s10048-013-0357-x

    • 関連する報告書
      2013 実績報告書 2013 研究成果報告書
    • 査読あり
  • [雑誌論文] Response of striosomal opioid signaling to dopamine depletion in 6-hydroxydopamine-lesioned rat model of Parkinson's disease : a potential compensatory role2013

    • 著者名/発表者名
      Koizumi H, Morigaki R, Okita S, Nagahiro S, Kaji R, Nakagawa M, Goto S.
    • 雑誌名

      Front Cell Neurosci

      巻: 7 ページ: 1-12

    • DOI

      10.3389/fncel.2013.00074

    • 関連する報告書
      2013 実績報告書 2013 研究成果報告書
    • 査読あり
  • [雑誌論文] Dopamine signaling negatively regulates striatal phosphorylation of Cdk5 at tyrosine 15 in mice2013

    • 著者名/発表者名
      Yamamura Y, et al
    • 雑誌名

      Front Cell Neurosci

      巻: 7 ページ: 1-12

    • DOI

      10.3389/fncel.2013.00012

    • 関連する報告書
      2013 実績報告書 2013 研究成果報告書 2012 実施状況報告書
    • 査読あり
  • [雑誌論文] Behavioural and anatomical characterization of mutant mice with targeted deletion of D1 dopamine-receptor-expressing cells : response to acute morphine2013

    • 著者名/発表者名
      D. Babovic, L. Jiang, S. Goto, I. Gantois, G , Schutz, A.J. Lawrence, J.L. Waddington & J. Drago
    • 雑誌名

      J Pharmacol Sci

      巻: 121 ページ: 39-47

    • 関連する報告書
      2013 研究成果報告書
    • 査読あり
  • [雑誌論文] Parkin interacts with Klokin 1 for mitochondria import and maintenance of membrane potential.2012

    • 著者名/発表者名
      Kuroda Y
    • 雑誌名

      Hum Mol Genet

      巻: Vol.21 ページ: 991-1003

    • DOI

      10.1093/hmg/ddr530

    • 関連する報告書
      2013 研究成果報告書 2011 実施状況報告書
    • 査読あり
  • [雑誌論文] Cell type-specific localization of optineurin in the striatal neurons of mice : implications for neuronal vulnerability in Huntington' s disease2012

    • 著者名/発表者名
      S. Okita, R. Morigaki, H. Koizumi, R. Kaji, S. Nagahiro & S. Goto
    • 雑誌名

      Neuroscience

      巻: 202 ページ: 363-370

    • 関連する報告書
      2013 研究成果報告書
    • 査読あり
  • [雑誌論文] The TRK-Fused Gene Is Mutated in Hereditary Motor and Sensory Neuropathy with Proximal Dominant Involvement.2012

    • 著者名/発表者名
      Ishiura H
    • 雑誌名

      Am. J. Hum. Genet.

      巻: 91(2) ページ: 320-329

    • DOI

      10.1016/j.ajhg.2012.07.014

    • 関連する報告書
      2013 研究成果報告書
    • 査読あり
  • [雑誌論文] Generalized dystonia in a patient with a novel mutation in the GLUD1 gene2012

    • 著者名/発表者名
      Miyamoto R, et al.
    • 雑誌名

      Mov Disord

      巻: 27 ページ: 1198-1199

    • DOI

      10.1002/mds.25081

    • 関連する報告書
      2013 研究成果報告書 2012 実施状況報告書
    • 査読あり
  • [雑誌論文] Cell type-specific localization of optineurin in the striatal neurons of mice: implications for neuronal vulnerability in Huntington's disease.2012

    • 著者名/発表者名
      Okita S, et al
    • 雑誌名

      Neuroscience

      巻: 202 ページ: 363-370

    • DOI

      10.1016/j.neuroscience.2011.11.059

    • 関連する報告書
      2012 実施状況報告書 2011 実施状況報告書
    • 査読あり
  • [雑誌論文] Bilateral pallidal deep brain stimulation in primary Meige syndrome.2011

    • 著者名/発表者名
      Lim EC, Bhidayasiri R, Rosales RL, Kaji R.
    • 雑誌名

      Parkinsonism and Related Disorders

      巻: 17 ページ: 123-125

    • DOI

      10.1016/j.parkreldis.2010.11.013

    • 関連する報告書
      2013 研究成果報告書 2011 実施状況報告書
    • 査読あり
  • [雑誌論文] Identification and localization of a neuron-specific isoform of T AF1 in rat brain : implications for neuropathology of DYT3 dystonia2011

    • 著者名/発表者名
      Sako W, Morigaki R, Kaji R, et al.
    • 雑誌名

      Neuroscience

      巻: 189 ページ: 100-107

    • DOI

      10.1016/j.neuroscience.2011.05.031

    • 関連する報告書
      2013 研究成果報告書 2011 実施状況報告書
    • 査読あり
  • [雑誌論文] Cyclin-dependent kinase 5 with phosphorylation of tyrosine 15 residue is enriched in striatal matrix compartment in adult mice2011

    • 著者名/発表者名
      R. Morigaki, W. Sako, S. Okita, J. Kasahara, H. Yokoyama, S. Ngahiro, R. Kaji & S. Goto
    • 雑誌名

      Neuroscience

      巻: 189 ページ: 25-31

    • DOI

      10.1016/j.neuroscience.2011.05.055

    • 関連する報告書
      2013 研究成果報告書 2011 実施状況報告書
    • 査読あり
  • [雑誌論文] Brainstem and spinal cord motor neuron involvement with optineurin inclusions in proximal-dominant hereditary motor and sensory neuropathy2011

    • 著者名/発表者名
      Fujita K, Yoshida M, Sako W, et al
    • 雑誌名

      J Neurol Neurosurg Psychiatry

      巻: 82 ページ: 1402-1403

    • DOI

      10.1136/jnnp-2011-300783

    • 関連する報告書
      2013 研究成果報告書
    • 査読あり
  • [雑誌論文] Brainstem and spinal cord motor neuron involvement with optineurin inclusions in proximal-dominant hereditary motor and sensory neuropathy.2011

    • 著者名/発表者名
      Koji Fujita,
    • 雑誌名

      Journal of Neurology, Neurosurgery and Psychiatry

      巻: 82 ページ: 1402-1403

    • 関連する報告書
      2011 実施状況報告書
    • 査読あり
  • [学会発表] ジストニックストームにおける治療法の検討-4 例の自験例と文献的考察-2014

    • 著者名/発表者名
      牟礼英生, 小泉英貴, 森垣龍馬, 大北真哉, 梶龍兒, 永廣信治, 後藤恵
    • 学会等名
      第53回日本定位・機能神経外科学会
    • 発表場所
      大阪国際会議場(大阪府)
    • 年月日
      2014-02-08
    • 関連する報告書
      2013 研究成果報告書
  • [学会発表] X-linked dystonia-parkinsonism のニューロペプタイドY システム2014

    • 著者名/発表者名
      森垣龍馬, 瓦井俊孝, 小泉英貴, 牟礼英生, 大北真哉, 溝渕佳史, 永廣信治, 梶龍兒, 後藤惠
    • 学会等名
      第53回日本定位・機能神経外科学会
    • 発表場所
      大阪国際会議場(大阪府)
    • 年月日
      2014-02-08
    • 関連する報告書
      2013 研究成果報告書
  • [学会発表] 高インスリン血性高アンモニア血性症候群に合併した全身性ジストニアに対し脳深部刺激術を施行した1例2014

    • 著者名/発表者名
      大北真哉, 森垣龍馬, 牟礼英生, 宮本亮介, 山本伸昭, 溝渕佳史, 後藤惠, 梶龍治, 永廣信治
    • 学会等名
      第53回日本定位・機能神経外科学会
    • 発表場所
      大阪国際会議場(大阪府)
    • 年月日
      2014-02-07
    • 関連する報告書
      2013 研究成果報告書
  • [学会発表] ドパミンシグナルはマウス線条体サイクリン依存性キナーゼ5(Cdk5)のチロシン15 残基リン酸化を抑制的に制御する2013

    • 著者名/発表者名
      山村行生, 森垣龍馬, 笠原二郎, 横山宏典, 田邊彬恵, 大北真哉, 小泉英貴, 永廣信治, 梶龍兒, 後藤惠
    • 学会等名
      Neuro2013
    • 発表場所
      京都国際会議場(京都府)
    • 関連する報告書
      2013 研究成果報告書
  • [学会発表] TFG 変異による運動ニューロン死のメカニズム2013

    • 著者名/発表者名
      瓦井俊孝, 森田光哉, 森垣龍馬, 藤田浩司, 野寺裕之, 和泉唯信, 後藤惠, 中野今治, 梶龍兒
    • 学会等名
      第54回日本神経学会学術大会
    • 発表場所
      東京国際フォーラム(東京都)
    • 関連する報告書
      2013 研究成果報告書
  • [学会発表] ジストニアの病態生理 : 大脳基底核機能解剖2013

    • 著者名/発表者名
      後藤 惠
    • 学会等名
      第54回日本神経学会学術大会シンポジウム S(4)-7 不随意運動の病態生理
    • 発表場所
      東京国際フォーラム(東京都)
    • 関連する報告書
      2013 研究成果報告書
  • [学会発表] ジストニアの病態生理:大脳基底核機能解剖2013

    • 著者名/発表者名
      後藤 惠
    • 学会等名
      第54回日本神経学会学術大会シンポジウム
    • 発表場所
      東京国際フォーラム(東京都)
    • 関連する報告書
      2013 実績報告書
    • 招待講演
  • [学会発表] TFG変異による運動ニューロン死のメカニズム.2013

    • 著者名/発表者名
      瓦井俊孝, 森田光哉, 森垣龍馬, 藤田浩司, 野寺裕之, 和泉唯信, 後藤惠, 中野今治, 梶龍兒.
    • 学会等名
      第54回日本神経学会学術大会シンポジウム
    • 発表場所
      東京国際フォーラム(東京都)
    • 関連する報告書
      2013 実績報告書
  • [学会発表] ドパミンシグナルはマウス線条体サイクリン依存性キナーゼ5(Cdk5)のチロシン15残基リン酸化を抑制的に制御する.2013

    • 著者名/発表者名
      山村行生, 森垣龍馬, 笠原二郎, 横山宏典, 田邊彬恵, 大北真哉, 小泉英貴, 永廣信治, 梶龍兒, 後藤惠.
    • 学会等名
      Neuro2013
    • 発表場所
      京都国際会議場(京都府)
    • 関連する報告書
      2013 実績報告書
  • [学会発表] X-linked dystonia-parkinsonismのうつ症状。2013

    • 著者名/発表者名
      森垣龍馬、他
    • 学会等名
      日本定位・機能神経外科学会
    • 発表場所
      岡山コンベンションセンター (岡山)
    • 関連する報告書
      2012 実施状況報告書
  • [学会発表] GPi-DBSを施行したX-linked dystonia-parkinsonism

    • 著者名/発表者名
      森垣龍馬
    • 学会等名
      日本定位・機能神経外科学会
    • 発表場所
      東京(東京ステーションカンファランス)
    • 関連する報告書
      2011 実施状況報告書
  • [図書] Deep brain stimulation for essential tremor. In : T. Itakura (ed.) Deep Brain Stimulation for Neurological Disorder-Theoretical Background and Clinical Application2014

    • 著者名/発表者名
      R. Morigaki & S. Goto
    • 出版者
      Springer
    • 関連する報告書
      2013 研究成果報告書
  • [図書] Current use of thalamic Vim stimulation in treating Parkinson's disease. In : A.Q. Rana (ed.). Parkinson's Disease2014

    • 著者名/発表者名
      N. Tani, R. Morigaki, R. Kaji & S. Goto
    • 出版者
      InTech Publisher
    • 関連する報告書
      2013 研究成果報告書
  • [図書] Deep brain stimulation for camptocormia associated with Parkinson's disease. In : A.Q. Rana (ed.). Parkinson's Disease2014

    • 著者名/発表者名
      N. Tani, R. Kaji & S. Goto
    • 出版者
      InTech Publisher
    • 関連する報告書
      2013 研究成果報告書
  • [図書] DYT3 ジストニア (X-limked dystonia-parkinsonism : XDP, Lubag 症候群). 神経症候群II2014

    • 著者名/発表者名
      後藤 惠
    • 出版者
      日本臨床, 東京
    • 関連する報告書
      2013 研究成果報告書
  • [図書] A Synopsis of Parkinson's Disease,2014

    • 著者名/発表者名
      N. Tani, R. Morigaki, R. Kaji & S. Goto:
    • 総ページ数
      20
    • 出版者
      InTech
    • 関連する報告書
      2013 実績報告書
  • [図書] A Synopsis of Parkinson's Disease2014

    • 著者名/発表者名
      N. Tani, R. Kaji & S. Goto
    • 総ページ数
      15
    • 出版者
      InTech
    • 関連する報告書
      2013 実績報告書
  • [図書] Deep Brain Stimulation for Neurological Disorder-Theoretical Background and Clinical Application.2014

    • 著者名/発表者名
      R. Morigaki & S. Goto
    • 総ページ数
      10
    • 出版者
      Springer
    • 関連する報告書
      2013 実績報告書
  • [図書] ジストニアの病理・機能解剖. ジストニアのすべて2013

    • 著者名/発表者名
      後藤 惠
    • 出版者
      診断と治療社, 東京
    • 関連する報告書
      2013 研究成果報告書
  • [図書] ジストニアのすべて2013

    • 著者名/発表者名
      後藤 惠
    • 総ページ数
      9
    • 出版者
      診断と治療社
    • 関連する報告書
      2013 実績報告書 2012 実施状況報告書
  • [図書] 神経症候群II2013

    • 著者名/発表者名
      後藤 惠
    • 総ページ数
      5
    • 出版者
      日本臨床
    • 関連する報告書
      2013 実績報告書
  • [図書] ジストニアの分子病態- X-linked recessive dystonia-parkinsonism (XDP)を中心として. ジストニア20122012

    • 著者名/発表者名
      梶 龍兒, 後藤 惠 (他5名)
    • 出版者
      中外医学社, 東京
    • 関連する報告書
      2013 研究成果報告書
  • [図書] 不随意運動の診断と治療2012

    • 著者名/発表者名
      後藤 惠
    • 総ページ数
      263
    • 出版者
      診断と治療社
    • 関連する報告書
      2012 実施状況報告書
  • [図書] ジストニア20122012

    • 著者名/発表者名
      梶龍兒、他
    • 総ページ数
      297
    • 出版者
      中外医学社
    • 関連する報告書
      2012 実施状況報告書
  • [図書] Current use of thalamic surgeries for treating movement disorders. In : J.L. Song et al. (eds.). Thalamus : Anatomy, Functions and Disorders2011

    • 著者名/発表者名
      R. Morigaki, S. Nagahiro, R. Kaji & S. Goto
    • 出版者
      Nova Science Publishers, New York
    • 関連する報告書
      2013 研究成果報告書
  • [図書] Thalamic deep brain stimulation for Parkinson's disease. In : A.Q. Rana (ed.). Diagnosis and treatment of Parkinson's disease2011

    • 著者名/発表者名
      R. Morigaki, S. Nagahiro, R. Kaji & S. Goto
    • 出版者
      InTech Publisher, Croatia
    • 関連する報告書
      2013 研究成果報告書
  • [図書] パーキンソン病のDBS治療2011

    • 著者名/発表者名
      後藤 惠
    • 出版者
      総合臨床
    • 関連する報告書
      2013 研究成果報告書
  • [図書] Thalamus: Anatomy, Functions and Disorders.2011

    • 著者名/発表者名
      Ryoma Morigaki,
    • 総ページ数
      31
    • 出版者
      Nova Science Publishers
    • 関連する報告書
      2011 実施状況報告書
  • [図書] Parkinson's Disease.2011

    • 著者名/発表者名
      Ryoma Morigaki,
    • 総ページ数
      19
    • 出版者
      InTech Publishers
    • 関連する報告書
      2011 実施状況報告書
  • [図書] パーキンソン病のDBS治療2011

    • 著者名/発表者名
      後藤恵
    • 総ページ数
      6
    • 出版者
      長井書店
    • 関連する報告書
      2011 実施状況報告書

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公開日: 2011-08-04   更新日: 2019-07-29  

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