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Perry症候群の病態解明研究

研究課題

研究課題/領域番号 26860678
研究種目

若手研究(B)

配分区分基金
研究分野 神経内科学
研究機関福岡大学

研究代表者

三嶋 崇靖  福岡大学, 医学部, 助教 (00600602)

研究期間 (年度) 2014-04-01 – 2018-03-31
研究課題ステータス 完了 (2017年度)
配分額 *注記
3,640千円 (直接経費: 2,800千円、間接経費: 840千円)
2016年度: 910千円 (直接経費: 700千円、間接経費: 210千円)
2015年度: 910千円 (直接経費: 700千円、間接経費: 210千円)
2014年度: 1,820千円 (直接経費: 1,400千円、間接経費: 420千円)
キーワードPerry症候群 / DCTN1 / TDP-43 / モデルマウス / iPS細胞 / 診断基準 / トランスジェニックマウス / ダイナクチン / 家族性パーキンソン病 / パーキンソン病
研究成果の概要

【臨床研究】Perry症候群の詳細な臨床症状について報告した。また、Perry症候群の国際診断基準を作成した。
【基礎研究】臨床病理学的検討により、Perry症候群が新たなTDP-43プロテイノパチーであることを示した。また、Perry症候群患者由来iPS細胞からTH陽性細胞を分化誘導した。ダイナクチン蛋白凝集体を検出し、病態の一部再現に成功した。さらにPerry症候群トランスジェニックマウスを作製し、アパシーやパーキンソニズムの一部再現に成功した。

報告書

(5件)
  • 2017 実績報告書   研究成果報告書 ( PDF )
  • 2016 実施状況報告書
  • 2015 実施状況報告書
  • 2014 実施状況報告書
  • 研究成果

    (18件)

すべて 2018 2017 2016 2015 その他

すべて 国際共同研究 (4件) 雑誌論文 (8件) (うち国際共著 3件、 査読あり 7件、 オープンアクセス 2件、 謝辞記載あり 3件) 学会発表 (6件) (うち国際学会 4件)

  • [国際共同研究] Department of Neuroscience, Mayo Clinic/Department of Neurology, Mayo Clinic(米国)

    • 関連する報告書
      2017 実績報告書
  • [国際共同研究] University of British Columbia(カナダ)

    • 関連する報告書
      2017 実績報告書
  • [国際共同研究]

    • 関連する報告書
      2017 実績報告書
  • [国際共同研究] Mayo Clinic Jacksonville(米国)

    • 関連する報告書
      2016 実施状況報告書
  • [雑誌論文] Establishing diagnostic criteria for Perry syndrome2018

    • 著者名/発表者名
      Mishima T, Fujioka S, Tomiyama H, Yabe I, Kurisaki R, Fujii N, Neshige R, Ross OA, Farrer MJ, Dickson DW, Wszolek ZK, Hattori N, Tsuboi Y
    • 雑誌名

      J Neurol Neurosurg Psychiatry

      巻: 89 号: 5 ページ: 482-487

    • DOI

      10.1136/jnnp-2017-316864

    • 関連する報告書
      2017 実績報告書
    • 査読あり / オープンアクセス / 国際共著
  • [雑誌論文] Behavioral defects in a DCTN1 G71A transgenic mouse model of Perry syndrome2018

    • 著者名/発表者名
      Mishima T, Deshimaru M, Watanabe T, Kubota K, Kinoshita-Kawada M, Yuasa-Kawada J, Takasaki K, Uehara Y, Jinno S, Iwasaki K, Tsuboi Y
    • 雑誌名

      Neurosci Lett

      巻: 666 ページ: 98-103

    • 関連する報告書
      2017 実績報告書
    • 査読あり
  • [雑誌論文] Perry症候群2018

    • 著者名/発表者名
      三嶋崇靖,坪井義夫
    • 雑誌名

      Frontiers in Parkinson Disease

      巻: 11 ページ: 28-31

    • 関連する報告書
      2017 実績報告書
  • [雑誌論文] Dysphagia in Perry syndrome: pharyngeal pressure of two cases2017

    • 著者名/発表者名
      Umemoto G, Tsuboi Y, Furuya H, Mishima T, Fujioka S, Fujii N, Arahata H, Sugahara M, Sakai M
    • 雑誌名

      Case report in Neurology

      巻: 9 号: 2 ページ: 161-167

    • DOI

      10.1159/000457900

    • 関連する報告書
      2017 実績報告書
    • 査読あり / オープンアクセス / 謝辞記載あり
  • [雑誌論文] Reduced orexin immunoreactivity in Perry syndrome and multiple system atrophy2017

    • 著者名/発表者名
      Mishima T, Kasanuki K, Koga S, Castanedes-Casey M, Wszolek ZK, Tsuboi Y, Dickson DW
    • 雑誌名

      Parkinsonism Relat Disord

      巻: 42 ページ: 85-89

    • DOI

      10.1016/j.parkreldis.2017.06.003

    • 関連する報告書
      2017 実績報告書
    • 査読あり / 国際共著
  • [雑誌論文] Perry Syndrome: A Distinctive type of TDP-43 Proteinopathy2017

    • 著者名/発表者名
      Mishima T, Koga S, Lin WL, Kasanuki K, Castanedes-Casey M, Wszolek ZK, Oh SJ, Tsuboi Y, Dickson DW
    • 雑誌名

      J Neuropathol Exp Neurol

      巻: 76 号: 8 ページ: 676-682

    • DOI

      10.1093/jnen/nlx049

    • 関連する報告書
      2017 実績報告書
    • 査読あり / 国際共著
  • [雑誌論文] Cytoplasmic aggregates of dynactin in iPSC-derived tyrosine hydroxylase-positive neurons from a patient with Perry syndrome2016

    • 著者名/発表者名
      Mishima T, Ishikawa T, Imamura K, Kondo T, Koshiba Y, Takahashi R, Takahashi J, Watanabe A, Fujii N, Tsuboi Y, Inoue H
    • 雑誌名

      Parkinsonism & Related Disorders

      巻: 30 ページ: 67-72

    • DOI

      10.1016/j.parkreldis.2016.06.007

    • 関連する報告書
      2016 実施状況報告書
    • 査読あり / 謝辞記載あり
  • [雑誌論文] Impulse control disorders and punding in Perry syndrome.2015

    • 著者名/発表者名
      Mishima T, Fujioka S, Kurisaki R, Yanamoto S, Higuchi MA, Tsugawa J, Fukae J, Neshige R, Tsuboi Y
    • 雑誌名

      Parkinsonism & Related Disorders

      巻: 21 号: 11 ページ: 1381-1382

    • DOI

      10.1016/j.parkreldis.2015.09.037

    • 関連する報告書
      2015 実施状況報告書
    • 査読あり / 謝辞記載あり
  • [学会発表] Perry syndrome is a distinctive type of TDP-43 proteinopathy2017

    • 著者名/発表者名
      Mishima T, Koga S, Lin WL, Kasanuki K, Castanedes-Casey M, Wszolek ZK, Oh SJ, Tsuboi Y, Dickson DW
    • 学会等名
      XXIII World Congress of Neurology
    • 関連する報告書
      2017 実績報告書
    • 国際学会
  • [学会発表] Human iPSC disease modeling of Perry syndrome2017

    • 著者名/発表者名
      Mishima T, Ishikawa T, Imamura K, Kondo T, Koshiba Y, Takahashi R, Takahashi J, Watanabe A, Fujii N, Tsuboi Y, Inoue H
    • 学会等名
      XXIII World Congress of Neurology
    • 関連する報告書
      2017 実績報告書
    • 国際学会
  • [学会発表] Disease modeling for Perry syndrome using patient induced pluripotent stem cells2017

    • 著者名/発表者名
      Mishima T, Ishikawa T, Imamura K, Kondo T, Koshiba Y, Takahashi R, Takahashi J, Watanabe A, Fujii N, Tsuboi Y, Inoue H
    • 学会等名
      21th International Congress of Parkinson's Disease and Movement Disorders
    • 関連する報告書
      2017 実績報告書
    • 国際学会
  • [学会発表] Perry症候群におけるマイネルト基底核のオレキシン染色性の低下2017

    • 著者名/発表者名
      三嶋 崇靖, 笠貫 浩史, 古賀 俊輔, Monica Castanedes-Casey, Zbigniew K. Wszolek, 坪井 義夫, Dennis W. Dickson
    • 学会等名
      第11回パーキンソン病運動障害疾患コングレス
    • 関連する報告書
      2017 実績報告書
  • [学会発表] A cellular model for Perry syndrome using patient iPSCs2016

    • 著者名/発表者名
      Mishima T, Ishikawa T, Imamura K, Kondo T, Koshiba Y, Takahashi R, Takahashi J, Watanabe A, Fujii N, Tsuboi Y, Inoue H
    • 学会等名
      第57回日本神経学会学術大会
    • 発表場所
      神戸コンベンションセンター(兵庫・神戸市)
    • 年月日
      2016-05-18
    • 関連する報告書
      2016 実施状況報告書
  • [学会発表] Impulse control disorders and punding in Perry syndrome2015

    • 著者名/発表者名
      Mishima T, Fujioka S, Kurisaki R, Yanamoto S, Higuchi MA, Tsugawa J, Fukae J, Neshige R, Tsuboi Y
    • 学会等名
      XXI Word Congress on Parkinson’s disease and Related Disorders
    • 発表場所
      イタリア
    • 年月日
      2015-12-06
    • 関連する報告書
      2015 実施状況報告書
    • 国際学会

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公開日: 2014-04-04   更新日: 2022-06-07  

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